Assessing motor fatigability with grip and pinch tasks in children with unilateral cerebral palsy

Abstract

Children with cerebral palsy have difficulties performing daily activities. These problems are caused by deficits in the central control as well as the peripheral issues such as a Type 1 muscle fiber dominance. This may result in muscle weakness, spasticity, selectivity problems but also fatigue. Kluger et al., 2013 recently proposed a taxonomy for fatigue in which fatigue and fatigability are distinguished. Fatigue stands for an constant state which is independent on date and time. On the other hand, fatigability stands for a fluctuating concept which is dependent on date, time and activities of that day. Within fatigability, a distinction is made between motor tasks such as walking and cognitive tasks such as easy math calculations. In this doctoral dissertation the focus is on fatigability during motor tasks. However, recent literature shows contradictory results regarding this motor fatigability. These contradictory results may come from an inconsistent use of a definition, measurement protocols and outcome measures. In Chapter 1, literature is summarized regarding motor fatigability in the upper limbs discussing the use of definitions, protocols, outcome measures and knowledge on clinimetric properties of these protocols. Results show that there is a large variety in used definitions, protocols and outome measures and knowledge on clinimetric properties is largely missing. In Chapter 2, a systematic summary is made to discuss the differences in motor fatigability between children with cerebral palsy and typically developing children in both the upper and lower limbs. These chapters resulted in a choice for two protocols. One static motor fatigability protocol (one 30 seconds maximum voluntary grip contraction) and one dynamic motor fatigability protocol (multiple 30 seconds repeated maximum voluntary grip contractions). These protocols are slightly altered and tested for test retest reliability in both typically developing children (Chapter 3) and children with unilateral cerebral palsy (Chapter 4). In conclusion, static and dynamic motor fatigability can be tested reliably in both groups. However, caution is needed when using the protocols for evaluation of one individual child. This was concluded based on a high measurement error and a high smallest detectable difference. This indicates that if a difference is measured, this difference could also be due to measurement error and not actual difference. This measurement error and smallest detectable difference should be investigated in future research. In Chapter 5 the differences between children with cerebral palsy and typically developing children were investigated for static and dynamic motor fatigability. Also in this chapter, within each group, the differences between the dominant and non-dominant hands were investigated based on static and dynamic motor fatigability. Results indicated that significantly more static motor fatigability was found in children with cerebral palsy than typically developing children. For dynamic motor fatigability, non-significant differences were found. Within the groups, similar results were found where significantly more static motor fatigability was present in the non-dominant hand than the dominant hand and non-significant differences were found for dynamic motor fatigability. In the final chapter of this dissertation, Chapter 6, construct validity was investigated for the two new motor fatigability protocols. For static motor fatigability construct validity was established but not for dynamic motor fatigability. In conclusion, this doctoral dissertation is a first step in the (further) development of the two new motor fatigability protocols for the upper limbs of children with unilateral cerebral palsy. Furthermore, the static fatigue index showed most promise for using in children with cerebral palsy. Interesting topics for future research could be to investigate responsivity of the static and dynamic motor fatigability protocols as well as investigating the impact of therapy on motor fatigability and the impact of motor fatigability on daily life in these children.

Kinderen met cerebrale parese hebben problemen met het uitvoeren van dagelijkse handelingen. Deze problemen komen voort uit problemen die gerelateerd zijn aan centrale aansturing alsook perifere problemen zoals meer Type 1 spiervezels. Dit resulteert in spierzwakte, problemen met spasticiteit en selectiviteit maar ook vermoeidheid. Kluger en collega’s hebben recentelijk een taxonomie ontwikkeld voor vermoeidheid waarin een onderscheid werd gemaakt tussen vermoeidheid, en vermoeibaarheid. Vermoeidheid staat hierin voor een constante, een staat die niet afhankelijk is van dag en tijd en die niet fluctueert. Vermoeibaarheid daarentegen is een fluctuerend concept wat wel afhankelijk is van dag en tijd en de gedane activiteiten die dag. Binnen vermoeibaarheid kan nog een onderscheid worden gemaakt op basis van de uitgevoerde taak waarbij men kan kijken naar motorische taken (knijpen, lopen) of cognitieve taken (rekensommetjes). Dit proefschrift richt zich op vermoeibaarheid gedurende motorische taken. Helaas toont recente literatuur tegenstrijdige resultaten met betrekking tot motorische vermoeibaarheid. Deze resultaten worden waarschijnlijk veroorzaakt door verschillend gebruik van een definitie, meetprotocollen en uitkomstmaten. In Hoofdstuk 1 wordt de literatuur samengevat rondom vermoeidheid in de armen, waarin besproken wordt welke definities er worden gebruikt, welke protocollen en welke uitkomstmaten er zijn en welke kennis er is rondom de clinimetrische eigenschappen van deze protocollen. Deze resultaten laten zien dat er veel variatie is in definities, protocollen en uitkomstmaten en dat de kennis omtrent clinimetrische eigenschappen ontbreekt. In Hoofdstuk 2 wordt een samenvatting gemaakt van de literatuur rondom de verschillen in motorische vermoeibaarheid tussen kinderen met cerebrale parese en typisch ontwikkelende kinderen in zowel de bovenste als de onderste ledematen. Vanuit deze twee hoofdstukken werden twee protocollen, een statisch protocol (30 seconden volgehouden maximale knijpkracht) en een dynamisch protocol (30 seconden herhaalde maximale knijpkracht) gekozen en licht aangepast. Hierna werd de test hertest betrouwbaarheid nagegaan binnen typisch ontwikkelende kinderen (Hoofdstuk 3) en kinderen met cerebrale parese (Hoofdstuk 4). Geconcludeerd werd dat we motorische vermoeibaarheid betrouwbaar kunnen testen in beide groepen maar dat er voorzichtigheid geboden is bij het gebruiken van de protocollen voor evaluatieve doeleinden voor één kind. Dit werd geconcludeerd uit een hoge meetfout en een hoog kleinst meetbaar verschil. Hierdoor kan, wanneer we de test binnen één kind twee keer gebruiken, niet worden gezegd of het verschil dat gemeten wordt een echt verschil is, of dat dit verschil moet worden toegeschreven aan een meetfout. Na dit proefschrift moet hiernaar zeker nog meer onderzoek worden gedaan. In hoofdstuk 5 is onderzocht of er een verschil is te zien op basis van zowel statische als dynamische motorische vermoeibaarheid tussen kinderen met cerebrale parese en typisch ontwikkelende kinderen. Daarnaast werd in dit hoofdstuk onderzocht of er binnen beide groepen significante verschillen waren tussen beide handen. De gevonden resultaten duiden op significant meer statische motorische vermoeidheid maar niet dynamische vermoeibaarheid tussen beide groepen. Binnen de groepen werden vergelijkbare resultaten gevonden. Voor statische vermoeibaarheid werd er significant meer motorische vermoeibaarheid gevonden in de niet-voorkeurshand terwijl voor dynamische vermoeidheid weer niet-significante resultaten werden gevonden. In het laatste hoofdstuk van dit proefschrift (hoofdstuk 6) werd nagegaan wat de construct validiteit was van de twee nieuwe protocollen voor motorische vermoeibaarheid bij kinderen met cerebrale parese. Voor statische motorische vermoeibaarheid werd een goede construct validiteit gevonden. Voor dynamische vermoeidheid kon de construct validiteit niet worden bevestigd. Concluderend kan worden gesteld dat een eerste stap is gemaakt in het (door-) ontwikkelen van protocollen voor motorische vermoeibaarheid in de handen bij kinderen met cerebrale parese. Daarnaast was de “static fatigue index” het meest belovend voor gebruik bij deze groep kinderen. Interessante vragen voor toekomstig onderzoek zijn het onderzoeken van de responsiviteit, de impact van therapie op motorische vermoeibaarheid en de impact van motorische vermoeibaarheid op het dagelijkse leven van deze kinderen.